Гигантоклеточные опухоли (ГКТ) составляют 5-8% первичных опухолей костей. Около 5% ГКТ возникают в плоских костях, наиболее часто в тазу. Среди позвонков наиболее часто встречается крестец, другие позвонки поражаются реже (1-4). ГКТ крестца часто возникает в верхней части крестца, которая является высокоинвазивной локально, имеет сложную сосудисто-нервную анатомию и трудно поддается лечению, и до сих пор не существует окончательного идеального решения для лечения ГКТ крестца. В данной работе мы изучили частоту местных рецидивов и осложнений при лечении крестцовых ЖКТ методом эксцизионного выскабливания с эффективным контролем кровотечения.
Материалы и методы
(I) Общие данные: В период с июля 2000 года по июль 2007 года в нашу больницу поступило 43 случая ГКТ крестца. Последующие записи были получены в 35 случаях. Среди них 18 случаев были у мужчин и 17 случаев у женщин. Самому младшему было 16 лет, самому старшему — 61 год, а средний возраст составлял около 32 лет. Всем пациентам регулярно проводили фронтальную и боковую рентгенографию, КТ или/и МРТ для определения визуализационного класса опухоли.
Было 5 случаев ЖКТ в S1-S5, 9 случаев ЖКТ в S1-S4, 12 пациентов с ЖКТ в S1-S3, 3 случая ЖКТ в S1-S2, 2 случая ЖКТ в S2-S5, 1 случай ЖКТ в S3-S5 и 3 случая ЖКТ в L5-S1.
(ii) Хирургический метод: Из 35 пациентов этой группы 8 были направлены в нашу больницу после местного рецидива, прооперированного в сторонних больницах до поступления в нашу больницу. В 3 случаях было проведено 3 операции, в 8 случаях — 2 операции. Лечение пациентов с ГКТ крестца включало интралезиональное краевое иссечение (иссечение и выскабливание) у 31 пациента и обширное краевое иссечение у 4 пациентов. В связи с богатым кровоснабжением крестцового ЖКТ и высоким интраоперационным кровотечением в 23 случаях крестцового ЖКТ была использована интраоперационная временная блокада брюшной аорты, в том числе в шести случаях брюшная аорта была выделена за брюшиной при переднем подходе и кровоток брюшной аорты был временно перекрыт шнурком; в 17 случаях в брюшную аорту был имплантирован баллон при предоперационном рентгеновском вмешательстве и кровоток брюшной аорты был временно перекрыт интраоперационно. В 12 случаях предоперационная сосудистая блокада не проводилась.
(iii) Временная блокада кровотока брюшной аорты.
(1) Эмболизация внутренней подвздошной артерии и метод установки баллона в брюшной аорте: За день до или в день операции бедренную артерию пунктировали методом пункции Сельдингера, катетер вводили ретроградно через бедренную артерию к проксимальному концу, внутреннюю подвздошную артерию вводили с обеих сторон или односторонне после аортографии брюшной полости, чтобы понять место, характер, протяженность и кровоснабжение опухоли, в качестве эмболического материала использовали желатиновую губку и пружинный эмбол, а в качестве эмбола вводили двустороннюю или одностороннюю внутреннюю подвздошную артерию (обычно внутреннюю подвздошную артерию). Затем проводится эмболизация внутренней подвздошной артерии с использованием желатиновых губок и пружинящих пробок для эмболизации двусторонней или односторонней внутренней подвздошной артерии (обычно на стороне с большей инвазией опухоли) и других целевых сосудов. Баллон помещается в почечную артерию на 1 см ниже бифуркации брюшной аорты, выполняется и просматривается тест на блокирование, чтобы убедиться, что контраст не вытекает дистальнее и не блокирует двусторонний поток почечной артерии.
2. односторонняя перевязка внутренней подвздошной артерии и временная блокада брюшной аорты: пациента укладывают в правостороннее положение, делают разрез левой подколенной ямки, рассекают три слоя мышц живота и отодвигают брюшину медиально, чтобы обнажить ипсилатеральные общие подвздошные сосуды, внутренние и наружные подвздошные артерии. Внутренняя подвздошная артерия была рассечена и перевязана, брюшная аорта была обнажена путем ее освобождения вверх и временно блокирована марлевой резиновой трубкой ниже бифуркации почечной артерии.
(iv) Реконструкция: Из 35 случаев крестцового ГКТ реконструкция пояснично-крестцового отдела позвоночника с использованием системы скоб была выполнена у 29 пациентов, а в 6 случаях, когда стабильность крестцово-подвздошного сустава не была нарушена, реконструкция не проводилась.
Результаты
Один пациент умер от тяжелой инфекции через 2 недели после повторной операции в связи с рецидивом большой, поверхностно изъязвленной опухоли после операции в другой больнице. Остальные 34 пациента наблюдались от 12 месяцев до 7 лет, средний срок наблюдения составил 37 месяцев. 1 случай злокачественной гигантоклеточной опухоли крестца умер через 15 месяцев после операции. 1 случай гигантоклеточной опухоли крестца с послеоперационной саркоматозной трансформацией лечился местной радиотерапией после второй операции и умер через 13 месяцев после операции. У 2 пациентов с гигантоклеточной опухолью крестца развились метастазы в легких через 2 года после операции, и они прошли 1 цикл химиотерапии с адриамицином, цисплатином и изоциклофосфамидом. При наблюдении в течение 1 года не было отмечено значительного увеличения размеров поражения легких.
Интраоперационное кровотечение: Средняя кровопотеря составила 3278 мл в группе с сосудистым блоком и 5150 мл при операции по поводу гигантоклеточной опухоли кости без сосудистого блока. Сосудистый блок значительно снизил интраоперационное кровотечение, поэтому предоперационный сосудистый блок при гигантоклеточной опухоли крестца необходим для повышения безопасности операции.
Местный рецидив: Частота местных рецидивов составила 30,43% (7/23) в группе с сосудистой блокадой и 66,67% (8/12) в группе без блокады. У 5 пациентов было 2 рецидива, у 10 пациентов — 1 рецидив.
Как видно из таблицы 1, наблюдалась значительная разница в количестве кровотечений в группе с сосудистой блокадой по сравнению с группой без сосудистой блокады (p=0,006). Учитывая, что интраоперационное кровотечение является результатом комбинации факторов, мы провели множественный регрессионный анализ соответствующих факторов, влияющих на объем кровотечения, сравнивая влияние пола, возраста, размера опухоли и сосудистой блокады пациентов на объем интраоперационного кровотечения, и обнаружили, что размер опухоли и сосудистая блокада являются основными факторами, влияющими на объем кровотечения.
Был проведен анализ кривой выживаемости Каплана-Мейера по влиянию метода сосудистой блокады на отдаленные рецидивы опухоли в хирургии гигантоклеточной опухоли крестца (см. рис. 1), и было установлено, что существует значительная разница в частоте рецидивов опухоли между группой с сосудистой блокадой и группой без сосудистой блокады (p=0,03). Общая частота рецидивов в группе без сосудистой блокады достигла 66,67%, а общая частота рецидивов в группе с сосудистой блокадой составила 30,43%.
Неврологические осложнения: 7 пациентов с двусторонним сохранением только крестцового 2 нервного корешка, 4 пациента с частичным нарушением контроля мочевого пузыря и кишечника; 13 пациентов с двусторонним сохранением крестцового 3 нервного корешка, все с послеоперационным сохранением функции сфинктера; 11 пациентов с односторонним сохранением крестцового 3 нервного корешка, 7 с послеоперационным сохранением функции сфинктера; 4 пациента с резекцией одной стороны крестца 2 и 3, без послеоперационной функции сфинктера. У четырех пациентов, у которых была удалена одна сторона крестца 2,3, после операции не было никаких нарушений функции сфинктера. Только у одного пациента наблюдалась двигательная дисфункция. Одностороннее удаление корешка крестцового нерва 1 привело к легкому послеоперационному параличу, но ходьба с помощью трости была возможна.
Раневые осложнения: У 14 пациентов были послеоперационные раневые осложнения (40%). 11 пациентам потребовалось хирургическое дренирование, дебридмент и второй этап закрытия раны. 2 пациентам потребовалась пересадка местного лоскута из-за больших дефектов кожи. У 7 пациентов после операции была различной степени выраженности утечка спинномозговой жидкости, все из которых зажили при помощи неоперативного лечения, такого как поднятие хвоста кровати и антибиотики.
ДИСКУССИЯ
(A) Характеристика крестцовой гигантоклеточной опухоли кости
Гигантоклеточные опухоли крестцовой кости встречаются редко, и в литературе описано небольшое количество случаев, а наибольшее число случаев суммировано в 26 случаях, о которых сообщил доктор Туркотте из клиники Майо (CORR 1993)(5). Настоящая группа из 35 случаев гигантоклеточной опухоли крестцового отдела кости является самым большим числом случаев, зарегистрированных в мире на сегодняшний день. Гигантоклеточные опухоли крестца нелегко обнаружить на ранних стадиях, они вырастают до больших размеров, сдавливая крестцовый нерв и вызывая ишиас, а в тяжелых случаях — аномалии кала и мочеиспускания. Редко можно встретить случай Кампаначчи I степени в крестцовой гигантоклеточной опухоли. Случаев остеобластомы крестца III степени по Кампаначчи значительно больше, чем остеобластокластических опухолей конечностей III степени по Кампаначчи (6-8). В литературе сообщается, что гигантоклеточные опухоли костей чаще встречаются у женщин, при этом Turcotte сообщает, что 70% из 26 случаев ГКТ крестца были у женщин (5). В нашей группе количество пациентов женского пола составило 17/35, что отличается от большинства сообщений в литературе, и неизвестно, связано ли это с различиями в этнической принадлежности.
Несмотря на то, что GCT крестца является доброкачественной опухолью, лечение крестцовых гигантоклеточных опухолей костей представляет собой очень сложную задачу. Отчасти это связано с анатомическим расположением, а отчасти с тем, что гигантоклеточные опухоли крестца часто вырастают очень большими до того, как их обнаруживают, что приводит к большому интраоперационному кровотечению. Варианты лечения включают радиотерапию, внутриочаговую краевую резекцию, внутриочаговую краевую резекцию в сочетании с радиотерапией, внутриочаговую краевую резекцию с криохирургией и обширную краевую резекцию. Очевидным преимуществом радиотерапии является то, что она позволяет избежать осложнений хирургического лечения. Основными недостатками радиотерапии являются плохой контроль роста опухоли и возникновение саркоматозной трансформации примерно в 10% случаев (9-11). Ни один из 35 пациентов в нашей группе не получал радиотерапию, и только у одного пациента с местным рецидивом развилась саркоматозная трансформация. Внутриплевральная краевая резекция позволяет избежать повреждения нервных корешков, целостности тазового кольца, тазобедренного сустава и сосудистых структур. Однако недостатком этой процедуры является высокая частота местных рецидивов опухоли. Обширная краевая резекция минимизирует частоту рецидивов, но увеличивает частоту осложнений хирургического лечения (12-14). Ни один из пациентов в этой группе не получал радиотерапию, а послеоперационная частота местных рецидивов гигантоклеточной опухоли кости крестца составила 11/35 (31,4%). Это похоже на частоту местных рецидивов, о которой сообщал Turcotte (33%), но в большинстве случаев после операции была проведена радиотерапия в 55 Гр (5). В этой группе было три пациента с двумя местными рецидивами; восемь пациентов с одним рецидивом. При крестцовых гигантоклеточных опухолях высок процент местных рецидивов, поскольку крестцовый нерв и органы малого таза нелегко удалить целиком.
(ii) Выбор хирургического подхода при крестцовой гигантоклеточной опухоли кости
Гигантоклеточные опухоли костей очень агрессивны и не должны лечиться так же, как доброкачественные опухоли. Для пациентов с поражениями, расположенными в крестцовом сегменте 3 и далее, следует использовать обширную краевую резекцию, тогда как для пациентов с поражениями, затрагивающими более высокие крестцовые сегменты (S1-2), чаще используется иссечение и выскабливание. Однако в случаях гигантоклеточной опухоли кости, расположенной в крестце 1-5, используется широкая краевая резекция дистальной части крестца 2 и иссечение проксимальной (S1-2) части.
Частота местных рецидивов значительно выше при гигантоклеточных опухолях костей, возникающих в крестце, чем при ГКТ, возникающих в других местах, в основном из-за сложности анатомического расположения и того факта, что опухоль обычно очень большая до постановки диагноза. Гигантоклеточные опухоли костей крестца характеризуются высоким уровнем местного рецидивирования и плохой регрессией заболевания. За исключением обширной краевой резекции опухоли, частота местных рецидивов после всех других методов лечения находится в диапазоне 40-50 процентов. Фактическая частота местных рецидивов может быть выше, поскольку рецидивы могут возникать и через более длительный период времени (11,12).
Рекомендуемым методом лечения гигантоклеточных опухолей костей, возникающих на конечностях, является расширенный кюретаж. При гигантоклеточных опухолях крестца в большинстве случаев выполняется интрализиональная краевая резекция из-за желания сохранить крестцовый нерв, при этом частота местных рецидивов достигает 50% и более, но обширная краевая резекция должна выполняться при опухолях крестца в нижних плоскостях (ниже крестца 3), где может быть сохранена функция прямой кишки и мочевого пузыря.
Недавние исследования показали, что преимущества лечения опухолей с помощью внутриочаговой краевой резекции в сочетании с радиотерапией статистически не отличаются от преимуществ лечения только одним методом. Такое комбинированное лечение повышало риск осложнений после хирургического лечения и саркоматозной трансформации после локальной лучевой терапии и статистически значимо не снижало частоту местных рецидивов. Не было статистически значимой разницы в частоте местных рецидивов после внутриочаговой краевой резекции и радиотерапии. Высокодозная радиотерапия также не привела к значительному снижению частоты местных рецидивов (12). Обширная краевая резекция опухоли значительно снижает частоту местных рецидивов, но увеличивает частоту осложнений хирургического лечения. Количество случаев применения криотерапии в качестве дополнения к хирургическому лечению слишком мало для проведения статистических расчетов (15).
Нет доказательств в пользу внутриопухолевой краевой резекции в сочетании с радиотерапией при крестцовых гигантоклеточных опухолях костей. Обширная краевая резекция опухоли может привести к повреждению крестцового нерва, но остается лучшим методом лечения из-за низкой частоты местных рецидивов. При лечении гигантоклеточной опухоли кости, возникающей на крестце, важно учитывать возможность местного рецидива после лечения и частоту осложнений хирургического лечения, а также взвесить все за и против при выборе варианта лечения.
(iii) Интраоперационный контроль кровотечения при гигантоклеточной опухоли кости крестца
При сравнении средней интраоперационной кровопотери в каждой группе, средняя кровопотеря в группе сосудистого блока составила 3278 мл, а средняя кровопотеря в группе без сосудистого блока — 5150 мл, со статистически значимой разницей между двумя группами (p=0,006). Это свидетельствует о том, что предоперационная сосудистая блокада действительно необходима при гигантоклеточных опухолях крестца, что может значительно уменьшить интраоперационное кровотечение и повысить безопасность процедуры.
При сравнении частоты рецидивов между группами, частота рецидивов в группе с сосудистой блокадой была значительно ниже, чем в группе без сосудистой блокады, и наблюдалась значительная разница в частоте рецидивов между двумя группами (P<0,05). Это может быть связано с тем, что интраоперационная кровопотеря в группе сосудистых блокад была меньше, а операционное поле было четко выявлено, что способствовало полной резекции опухоли. Частота местных рецидивов гигантоклеточных опухолей крестца намного выше, чем у гигантоклеточных опухолей, возникающих в других местах, в основном из-за сложности анатомического расположения и того факта, что опухоль обычно очень большая до постановки диагноза. Кроме того, большинство крестцовых гигантоклеточных опухолей располагаются высоко в крестце, поэтому разрез и выскабливание используются чаще, чтобы попытаться защитить нервные корешки выше крестца 3 билатерально. Из 26 случаев ГКТ, о которых сообщил Turcotte (5), средняя интраоперационная кровопотеря составила 7500 мл, а частота местных рецидивов - 53,8% (14/26). Низкая интраоперационная кровопотеря и четкая хирургическая визуализация после сосудистой блокады способствовали полной резекции опухоли. Клинические данные свидетельствуют о том, что контроль интраоперационного кровотечения является важной мерой для полной резекции опухоли и снижения частоты рецидивов. Согласно нашим клиническим данным, анализ кривой Каплана-Мейера частоты рецидивов при различных хирургических подходах показывает, что большинство рецидивов крестцовой гигантоклеточной опухоли происходит в течение 6 месяцев после операции, что позволяет предположить, что рецидив опухоли связан с трудностью полного удаления остаточных образований во время операции, и что снижение объема интраоперационного кровотечения может помочь улучшить полноту операции и увеличить процент излечения.
Существует два основных вида традиционных методов борьбы с интраоперационным кровотечением: интраоперационный передний разрез, перевязка пораженной внутренней подвздошной артерии и временная блокада брюшной аорты, что позволяет эффективно бороться с интраоперационным кровотечением. Второй тип - предоперационная ангиография с селективной односторонней или двусторонней эмболизацией внутренней подвздошной артерии и сосудов, питающих опухоль. По нашему опыту, в большинстве случаев интраоперационный контроль кровотечения после одной только эмболизации является неудовлетворительным. Мы используем ангиографические методы для предварительного размещения баллона в брюшной аорте одновременно с эмболизацией внутренней подвздошной артерии. При сильном интраоперационном кровотечении баллон может быть временно блокирован путем введения в него физраствора, что обеспечивает такой же контроль кровотечения, как и антеградная блокада брюшной аорты, и значительно сокращает время операции. Это также повышает безопасность процедуры, поскольку позволяет избежать осложнений, связанных с изоляцией блокированных сосудов при переднем подходе. Использование интраоперационной временной блокады баллона брюшной аорты в качестве новой методики при опухолях крестца является новой попыткой эффективного снижения интраоперационного кровотечения.
(iv) Реконструкция крестца после резекции
В прошлом реконструкция крестца не проводилась у большинства пациентов после тотальной или субтотальной резекции крестца, и пациентам приходилось долгое время после операции быть прикованными к постели, полагаясь на хирургический рубец для ограничения опускания позвоночника. Большинство пациентов способны ходить в вертикальном положении без существенного влияния на стабильность позвоночника. В последние годы развитие устройств внутренней фиксации для позвоночника шло быстрыми темпами, в результате чего многие хирурги выполняют внутреннюю фиксацию для восстановления стабильности крестцового отдела позвоночника у пациентов после тотальной или субтотальной сакрэктомии (14). Пациенты могут рано вставать с постели без симптомов поражения нервных корешков, связанных с нестабильностью позвоночника. Однако существует множество осложнений, связанных с внутренней фиксацией в крестцовой области, поскольку после резекции крестца остается большая полость, в которой нет дорсального мышечного слоя, а область покрыта только кожным лоскутом, что может привести к локальному скоплению жидкости и даже инфекции. Если развивается местная инфекция, необходимо удалить устройство внутренней фиксации. В нашей группе из 35 случаев гигантоклеточной опухоли крестца 29 пациентам была проведена реконструктивная внутренняя фиксация пояснично-крестцового отдела с использованием системы гвоздевых шин. У одного из этих пациентов устройство внутренней фиксации пришлось удалить через два месяца после операции из-за послеоперационной раневой инфекции. У пациентов с высокой резекцией крестца или двусторонней резекцией крестцово-подвздошного сочленения необходимо выполнить внутреннюю фиксацию для восстановления стабильности крестцового отдела позвоночника. Однако необходимо учитывать возможность инфицирования раны. У пациентов с сохраненным крестцом 1, 2 или крестцово-подвздошными суставами реконструкция крестца не требуется. При последующем наблюдении не было отмечено ни одного случая расшатывания системы гвоздевых стержней. Преимуществами использования системы гвоздевых шин для реконструкции постэксцизионных опухолевых дефектов подвздошной кости являются прочная и надежная фиксация, ранняя послеоперационная переноска веса и функциональные упражнения через неделю после операции.
Ссылки.
1 CDM. Fletcher, KK. Unni и F. Mertens. Патология и генетика опухолей мягких тканей и костей. ВОЗ, 2002, p309-313.
2 Ф. Шайович. Опухоли и опухолеподобные поражения костей. 2-е издание. Springer-Verlag, 1996, p257-295.
3 KK. Унни. Опухоли костей Далина. 5-е издание. Lippincott-Raven, 1996, p263-289.
4 Guo W, Xu W, Huvos AG, et al. Сравнительная частота костных сарком среди различных расовых групп. Chin Med J (English Ed) , 1999, 112: 1101-1104.
5 Turcotte RE, Sim FH, and Unni KK. Гигантоклеточная опухоль крестца. Clin Orthop, 1993, 291: 215-221.
6 JC. Cheng, JO. Johnston. Гигантоклеточная опухоль кости: прогноз и лечение легочных метастазов. Clin Orthop, 1997, 338: 205-214.
7 М. Кампаначчи. Опухоли костей и мягких тканей. 2-е издание. Springer-Verlag, 1999, p99-136.
8 Smith J, Wixon D, and Watson RC. Гигантоклеточная опухоль крестца: клинические и радиологические особенности у 13 пациентов. J Can Assoc Radiol, 1979, 30:34.
9 Rock MG, Sim FH, Unni KK, et al. Вторичная злокачественная гигантоклеточная опухоль кости: клиникопатологическая оценка девятнадцати пациентов. J Bone Joint Surg, 1986, 68A:1073.
10 Dahlin DC and Unni KK: Bone Tumors: General Aspects and Data on 8542 Cases, ed. 4. Springfield, Illinois, Charles C Thomas, 1986, p119-140.
11 McDonald DJ, Sim FH, Mcleod RA, et al. Гигантоклеточная опухоль кости. J Bone Joint Surg, 1986, 68A:235.
12 Leggon RE, Zlotecki R, Reith J, et al. Giant Cell Tumor of the Pelvis and Sacrum. Clin Orthop, 2004, 423:196-207
13 Biagini R, Demitri S, Orsini U, et al. Giant Cell Tumor of the Sacrum. Материалы 10-го Международного симпозиума по спасению конечностей 51, 1999.
14 Doita M, Harada T, Iguchi T, rt al. Total Sacrectomy and Reconstruction for Sacral Tumors. Spine, 2003, 28:E296-E301.
15 Marcove RC, Sheth DS, Brien EW, et al. Консервативная хирургия гигантоклеточных опухолей крестца: роль криохирургии как дополнение к кюретажу и частичному иссечению. Рак, 1994, 74: 1253-1260.